PHYH-Gen

Zuletzt aktualisiert am: 23.08.2024

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Synonym(e)

EC 1.14.11.18; LN1; LNAP1; PAHX; PhyH; PHYH1; Phytanic Acid Oxidase; Phytanoil-CoA Alpha Hydroxylase; Phytanoyl-CoA 2-Hydroxylase; Phytanoyl-CoA 2 Oxoglutarate Dioxygenase; Phytanoyl-CoA Alpha-Hydroxylase; Phytanoyl-CoA Dioxygenase; Phytanoyl-CoA Dioxygenase, Peroxisomal; Phytanoyl-CoA Hydroxylase (Refsum Disease); RD

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Definition

Das PHYH-Gen  (PHYH  steht für Phytanoyl-CoA 2-Hydroxylase) ist ein Protein kodierendes Gen das auf Chromosom 10p13 lokalisiert ist. Es wurden alternative transkriptionelle Spleißvarianten charakterisiert, die verschiedene Isoformen kodieren.

Allgemeine Information

Das PHYH-Gen gehört zur PhyH-Familie und kodiert ein peroxisomales Protein (PAHX), eine Hydroxylase die an der Alpha-Oxidation von verzweigten 3-Methyl-Fettsäuren beteiligt ist. Konkret wandelt das Enzym Phytanoyl-CoA in 2-Hydroxyphytanoyl-CoA um.

Katalysiert die 2-Hydroxylierung nicht nur von racemischem Phytanoyl-CoA und den Isomeren von 3-Methylhexadecanoyl-CoA, sondern auch von einer Vielzahl anderer mono-verzweigter 3-Methylacyl-CoA-Ester (mit einer Kettenlänge von mindestens sieben Kohlenstoffatomen) und geradkettiger Acyl-CoA-Ester (mit einer Kettenlänge von mehr als vier Kohlenstoffatomen).

Zu den Krankheiten, die mit PHYH assoziiert sind, gehören:

  • Refsum-Syndrom, klassisch (Finsterer J et al. 2008)
  • und
  • Retinitis pigmentosa.

Eine mangelhafte Enzymaktivität wurde mit dem Zellweger-Syndrom und der rhizomelischen Chondrodysplasia punctata in Verbindung gebracht.

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